中国防痨杂志 ›› 2019, Vol. 41 ›› Issue (5): 499-509.doi: 10.3969/j.issn.1000-6621.2019.05.007
收稿日期:
2019-01-15
出版日期:
2019-05-10
发布日期:
2019-05-10
Bin ZHAO,Gao-feng QIAO,Feng JIN(),Cheng WANG,Lei SUN,Xiu-zhen. YANG
Received:
2019-01-15
Online:
2019-05-10
Published:
2019-05-10
摘要:
目的 总结分析结核性脓胸并发胸膜血管肉瘤的临床特点,提高临床诊疗水平。方法 对2016年11月山东大学附属山东省胸科医院收治的1例结核性脓胸并发胸膜血管肉瘤患者的临床表现、实验室检查结果、治疗及预后进行分析,并复习国内外文献资料。以“pleural angiosarcoma”为检索词检索PubMed数据库;以“胸膜血管肉瘤”为检索词检索万方医学网和中国知网数据库,检索时间为1995年1月至2018年11月;收集患者的一般情况、既往病史、影像学表现、病理免疫组织化学检测结果、治疗方法、预后及病程时间。结果 患者,男,56岁。因“胸闷、咳嗽超过1个月,痰中带血20d”入院,住院期间多次行胸部手术,病理诊断为结核性脓胸并发胸膜血管肉瘤。患者发病17个月后因病死亡。通过文献复习与筛选共获得相关文献31篇,包含32例胸膜血管肉瘤患者,加上本例患者共计33例;其中男23例,女10例,年龄24~87岁,平均(64.12±13.90)岁。33例患者中有结核性脓胸病史者9例,有脓胸病史者1例;有放化疗病史者2例,单纯放疗病史者1例;有粉尘接触史者1例。病灶位于右侧胸腔14例,左侧胸腔12例,双侧胸腔7例;发病时单纯胸腔积液者4例,胸膜增厚、胸膜肿物者12例,胸腔积液并发胸膜增厚、胸膜肿物者17例;明确有血胸者16例;发生转移病灶5例;CD31阳性者27例,CD34阳性者17例,Vimentin阳性者15例,Ⅷ因子相关抗原阳性者9例。33例患者均为病理确诊。治疗方法有手术(14例)、化疗(10例)、放疗(6例)、介入动脉栓塞(2例)、微波消融(1例)、胸膜固定(3例)、血管靶向药物治疗(5例)。患者病程为2个月至15年,中位时间为7个月;最终24例患者死亡,预后不详、失访和末次随访时存活者各3例。结论 胸膜血管肉瘤临床表现缺乏特异性,结核性脓胸易导致胸膜血管肉瘤的发生,当结核性脓胸患者并发不明原因的渗血性病变时,应考虑到本病的可能,防止误诊、漏诊。
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表1
1995年1月至2018年11月文献报告和本文报告的33例胸膜血管肉瘤患者基本情况
第一作者 | 例 数 | 年龄 (岁) | 性 别 | 既往史 | 临床表现 | 影像学特征 | 诊断 方法 | 免疫组化 | 病 程 | 治疗方法 | 预后 | |||||||||||
---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|
1.王涛[ | 1 | 75 | 男 | 无 | 胸痛伴发热3个月;胸腔积液呈黄褐色,稠脓 | 右侧胸腔包裹性积液,胸膜增厚,局部钙化灶 | 开胸 手术 | 阳性:CD31、CD34、细胞角质蛋白CK;阴性:Calrentin、人骨髓内皮细胞标记物HBME-1、EMA、CK7、CK20;Ki-67 约1% | 4 个 月 | 开胸手术 | 术后1个月死亡 | |||||||||||
2.高绍荣[ | 1 | 64 | 女 | 无 | 胸闷、咳嗽,胸背疼痛;暗红色血性胸腔积液 | 右侧胸腔大量积液,胸膜增厚,多发结节 | 穿刺 活检 | 阳性:CD31、CD34、Vimentin、CKpan;阴性:HBME-1、Calretinin;Ki-67 约40%~50% | 8.5 个 月 | 吉西他滨/多西他赛+顺铂注药+贝伐单抗/恩度 | 7.5个月后死亡 | |||||||||||
3.张敬文[ | 1 | 63 | 女 | 无 | 胸痛2周;黄色胸腔积液 | 右侧胸腔积液,胸膜多发结节 | 穿刺 活检 | 阳性:CD31、CD34、Vimentin、CKpan;阴性:HBME-1、Calretinin | 不 详 | 吉西他滨+顺铂注药+贝伐单抗 | 预后不详 | |||||||||||
4.徐佳[ | 1 | 52 | 女 | 无 | 胸闷、发热5个月;血性胸腔积液 | 右侧胸腔大量积液,胸膜多发结节 | 开胸 手术 | 阳性:CD31、CD34;阴性:S-100蛋白、HMB-45 | 6 个 月 | 开胸手术 | 术后2周死亡 | |||||||||||
5.常占平[ | 1 | 66 | 男 | 6年前发现结核性胸膜炎 | 反复咯血、左胸肿物逐渐增大4年,1年前左胸肿物增大,开胸手术后反复发热,伤口不愈合 | 左侧胸腔巨大肿物 | 穿刺 活检 | 阳性:CD34、CD31、Vimentin、Ⅷ、CK;阴性:EMA、CEA、TTF-1、Calretinin | 58 个 月 | 未治疗 | 术后10个月(确诊后1个月)死亡 | |||||||||||
6. Filippiadis[ | 1 | 74 | 男 | 7年前胃肿瘤手术+伊马替尼 | 顽固血胸、贫血,微波消融后出血好转 | 右侧胸腔下部脊柱旁结节样肿物 | 开胸 手术 | 不详 | 5 个 月 | 开胸手术+介入栓塞+放疗+微波消融 | 确诊4个月后死亡 | |||||||||||
7. Cabibi[ | 1 | 50 | 男 | 9年前甲状腺手术+碘131放疗 | 呼吸困难 | 左侧胸腔胸膜增厚、多发结节 | 胸腔镜 活检 | 阳性:CD31、CK7、D2-40、c-MYC、CKpan;阴性:CD34、Ⅷ、WTI、CK5/6、Calretinin、EMA、HBME-1、CEA、p63、EpCAM、Bcl-2、TTFI | 不 详 | 不详 | 预后不详 | |||||||||||
8. Miller[ | 1 | 75 | 男 | 4年前左上肺鳞癌放疗+化疗 | 呼吸困难 | 左侧胸腔包裹性积液,胸膜结节;正电子发射体层摄影(PET)-CT示胸膜表面放射性浓聚 | 胸腔镜 活检 | 阳性:CD31、CD34 | 4 个 月 | 吉西他滨+多西他赛 | 4个月后死亡 | |||||||||||
9. Yamaguchi[ | 1 | 72 | 女 | 5年前左乳腺癌手术+放疗+化疗 | 左胸胀满感,活检后腔镜窦道转移 | 左侧胸腔积液,PET-CT显示阴性;活检后有肿块沿窦道凸入胸腔 | 胸腔镜 活检 | 阳性:CD31 | 5 个 月 | 胸膜粘连治疗+帕唑帕尼+放疗 | 4个月后死亡 | |||||||||||
10. Matsuda[ | 1 | 87 | 男 | 采石场工作15年 | 昏迷、贫血、血胸、呼吸困难 | 右侧胸膜2个结节,双侧胸腔积液,双侧胸膜轻度增厚 | 尸检 | 阳性:CD31、Vimentin、CD34、CK;阴性:Calretinin、D2-40、desmin、EMA、CK5/6、WT-1、 | 1.5 个 月 | 未治疗 | 1.5个月后死亡 | |||||||||||
第一作者 | 例 数 | 年龄 (岁) | 性 别 | 既往史 | 临床表现 | 影像学特征 | 诊断 方法 | 免疫组化 | 病 程 | 治疗方法 | 预后 | |||||||||||
11. Zhang[ | 1 | 76 | 男 | 无 | 咳嗽、咳痰4个月,加重1周;1个月内体质量降低4kg | 左侧胸腔巨大肿物,局部钙化,胸膜广泛增厚、钙化;PET-CT示肿物外周有放射浓聚,中心区正常 | 开胸 手术 | 阳性:CD31、CD34、Vimentin、CK;阴性:D2-40、Glut-1、Calretinin、CK5/6、Syn、WT-1;局部Ki-67约90% | 超 过 11 个 月 | 开胸手术 | 随访7个月 | |||||||||||
12. Bruixola[ | 1 | 68 | 男 | 幼年时患肺结核、结核性脓胸 | 咯血、贫血、胸痛,术后胸痛复发加重、呼吸困难,抗结核治疗无效 | 右侧胸腔肿物,周边钙化,术后原位肿物复发并肝脏、脊柱、腰大肌、髂骨、臀部肿物,PET-CT示所有病灶均有放射浓聚 | 开胸手 术+复 发后穿 刺活检 | 不详 | 2 年 | 开胸手术(切缘阴性)+复发后放疗+多西他赛+异环磷酰胺 | 发现2年后死亡 | |||||||||||
13. Onur[ | 1 | 79 | 女 | 无 | 渐进性呼吸困难1个月,胸背痛、咳嗽、乏力,血胸 | 左侧胸腔积液,胸膜增厚、胸膜结节 | 穿刺 活检 | 阳性:CD34、CD31、CKpan;阴性:CEA、Calretinin、Mesothelin、CK5/6、Vimentin、TTF-1 | 至 少 7 个 月 | 未治疗 | 6个月后失访 | |||||||||||
14. Quesada[ | 1 | 58 | 女 | 无 | 呼吸困难、低热10d,血胸 | 双侧积液(右侧为多),胸膜小结节 | 胸腔镜 活检 | 阳性:CD31、Vimentin、D2-40、Nestin、VEGF-A、SMA;阴性:CD34、Calretinin、CK5/6、CK7、CK20、Bcl-20、HMB45、CKpan、Ⅷ、Melan-A;Ki-67 30% | 5 个 月 | 胸膜化学药物固定,紫杉醇4周期,索拉菲尼 | 5个月后死亡 | |||||||||||
15. Abu-Zaid[ | 1 | 63 | 男 | 无 | 右胸痛3个月,伴呼吸困难、咯血,血胸 | 双侧胸腔积液,右肋膈隐窝膈肌表面肿物 | 穿刺 活检 | 阳性:Vimentin、CD31、CD68、Fli-1 | 3 个 月 | 未治疗 | 确诊1周后心源性猝死 | |||||||||||
16. Chen[ | 1 | 69 | 男 | 无 | 间断右胸痛4个月,体质量减轻8kg,血胸 | 右侧胸腔包裹性积液,胸膜结节 | 开胸 手术 | 阳性:CD31、Ⅷ、CK;阴性:Calretinin | 5 个 月 | 开胸手术 | 1个月后死亡 | |||||||||||
17. Lorentziadis[ | 1 | 77 | 男 | 无 | 呼吸困难20d,贫血,血胸 | 双侧胸腔积液,右侧为著;手术后右侧胸膜增厚 | 开胸 手术 | 阳性:CD31、CD34、Ⅷ;阴性:CK7、CK5/6、EMA、CKpan、Calretinin | 1 个 月 | 开胸手术 | 1周后呼吸衰竭死亡 | |||||||||||
18. Kao[ | 1 | 49 | 男 | 无 | 间断右胸痛1个月,伴渐进性呼吸困难;血胸;胸腔镜术后胸膜肿物形成 | 右侧胸腔积液、胸膜增厚;胸腔镜术后右侧胸膜肿块形成 | 开胸 手术 | 阳性:CD31、FLI-1、CK7;阴性:CD34、Ⅷ、Calretinin、CK5/6、HBME-1、WT-1 | 至 少 1 年 | 胸腔镜+开胸切除手术+放疗+5周期化疗(美司钠、异环磷酰胺、阿霉素、达卡巴嗪)+2周期化疗(顺铂+阿霉素)+3周期化疗(阿霉素+依托泊苷+沙利度安) | 诊断后存活9个月失访 | |||||||||||
19. Otsubo[ | 1 | 79 | 男 | 19岁时因肺结核行有机玻璃球胸膜外置入术;76岁时右侧腋下脓肿形成 | 贫血、乏力、肉眼血尿,尸检示右上胸腔渗血性肿块,肾上腺、骨、胃、膀胱转移 | 右侧胸腔上部巨大肿块,内见多枚规整圆形空泡,双侧肾上腺结节 | 尸检 | 阳性:CD31、Vimentin | 2 个 月 | 不详 | 1个月后死亡 | |||||||||||
20. Baisi[ | 1 | 75 | 男 | 无 | 左胸痛3个月,术后贫血,手术见脏层、壁层胸膜、膈肌多处血性囊肿 | 左侧胸腔积液,胸膜增厚,胸膜肿物;PET-CT示壁层胸膜肿物、膈肌肿物均有放射性浓聚 | 胸腔镜 活检 | 阳性:CD34、CD31、Ⅷ、Vimentin;阴性:S-100、EMA、CEA、CD15、CD99、TTF1 | 13 个 月 | 滑石粉胸膜固定 | 10个月后死亡 | |||||||||||
21. Dainese[ | 1 | 62 | 男 | 无 | 呼吸困难数天,血胸 | 双侧胸腔积液,以左侧为著 | 胸腔镜 活检 | 阳性:Vimentin、WT1、CD31、Ⅷ、CD34、CKpan、CK7、CK8/18;阴性:Calretinin、MART-1、CK5、CK20、CEA、HHV8 | 不 详 | 未治疗 | 3d后死亡 | |||||||||||
22. Kurtz[ | 1 | 61 | 男 | 无 | 血胸;胸腔镜1个月后左脸渗血性肿物,2个月后背部肿物,出现乏力、呼吸困难、牙龈出血;尸检示双肺、皮肤、黏膜多处转移 | 双侧胸腔积液(由右侧进展至双侧) | 左脸肿 物活检 +尸检 | 阳性:CD31、Vimentin;阴性:CK、desmin、leukocyte、Carcinoembryonic | 3 个 月 | 未治疗 | 3个月后死亡 | |||||||||||
23. Chen[ | 1 | 39 | 男 | 无 | 右胸痛,呼吸困难,咯血,短暂意识不清,血胸 | 右侧胸腔包裹性积液,胸膜广泛增厚,胸膜肿物 | 开胸 手术 | 阳性:CD31、CD34;阴性:CKpan、Calretinin、CK5/6、CD15、CEA、TTF-1 | 8 个 月 | 开胸手术 | 8个月后死亡 | |||||||||||
24. Kimura[ | 1 | 70 | 女 | 57岁时 诊断结核性脓胸并行胸廓成形术 | 间断头痛、暂时性意识不清;术后脑内病变复发并脑内转移 | 左脑肿物,右侧胸腔肿物,MR扫描显示脑病变为出血性 | 颅 脑 手术+ 尸 检 | 阳性:CD34、CD31、Vimentin、CK;Ki-67:脑病灶65.3%,胸膜病灶42.6% | 2 个 月 | 颅脑手术,胸腔病灶未治疗 | 2个月后死亡 | |||||||||||
25. Del Frate[ | 1 | 74 | 男 | 无 | 间断右胸痛1.5年,加重2个月 | 右侧胸腔积液,胸膜增厚,胸膜结节,侵及胸壁及肺、上腔静脉,右下肺叶斑片影;PET-CT示纵隔面及膈肌面放射浓聚 | 穿刺 活检 | 阳性:CD31、角化蛋白;阴性:CEA、TTF-1、Calretinin | 2 年 | 未治疗 | 5个月后失访 | |||||||||||
26. Roh[ | 1 | 34 | 女 | 4个月前诊断结核病,抗结核药物治疗无效 | 呼吸困难,胸痛数月 | 左侧胸膜增厚,胸膜结节 | 开胸 手术 | 阳性:CD31、CD34、Vimentin、Ⅷ;阴性:CK、EMA、S-100、SMA | 1 年 | 开胸手术+阿霉素、异环磷酰胺化疗2周期 | 随访5个月仍有疼痛 | |||||||||||
27. Hattori[ | 1 | 63 | 男 | 20岁时 患结核性脓胸,28岁时左侧胸痛,慢性出血性脓胸 | 血胸,入院10d后突发咯血,呼吸困难,前胸壁血肿形成 | 左侧胸腔包裹性积液,胸膜增厚、钙化,壁层胸膜肿物形成,侵及胸壁 | 尸检 | 阳性:CD31、Ⅷ、CAM5.2、CD34、Vimentin、AE1/AE3;阴性:S-100 | 不 详 | 介入支气管动脉栓塞 | 院内出血死亡 | |||||||||||
28. Alexiou[ | 1 | 57 | 女 | 无 | 胸闷、发热6周,血胸,术中见胸膜血性囊肿 | 右侧胸腔包裹性积液,左侧胸膜结节 | 开胸 手术 | 阳性:CD31、Vimentin | 1 年 | 开胸手术+异环磷酰胺化疗 | 10个月后因糖尿病、败血症死亡 | |||||||||||
29. Alexiou[ | 1 | 24 | 女 | 无 | 感冒后查体发现;左肺啰音 | 左侧胸腔脊柱旁肿物 | 开胸 手术 | 阳性:Ⅷ | 15 年 | 开胸手术 | 术后随访15年未见复发 | |||||||||||
30. Pramesh[ | 1 | 55 | 男 | 诊断结核病,抗结核治疗5个月无效 | 咳嗽、右胸痛1年 | 右侧胸腔巨大肿物,边缘钙化 | 穿刺 活检 | 阳性:CD31、CD34、Vimentin;阴性:HBME-1、Calretinin、CK、EMA | 至 少 1 年 | 开胸手术 | 预后不详 | |||||||||||
第一作者 | 例 数 | 年龄 (岁) | 性 别 | 既往史 | 临床表现 | 影像学特征 | 诊断 方法 | 免疫组化 | 病 程 | 治疗方法 | 预后 | |||||||||||
31. Hagiwara[ | 1 | 74 | 男 | 50年前患结核病行胸廓成形术 | 意识不清 | 颅脑血肿;左上胸腔肿物,轻度强化;PET-CT扫描发现左胸肿物放射浓聚 | 颅脑 手术 | 阳性:CD31;阴性:CD34 | 2 年 | 开颅手术+颅脑、胸部放疗+化疗 | 2年后死亡 | |||||||||||
32. Saitou[ | 1 | 76 | 男 | 尸检示慢性脓胸 | 干咳,左侧胸痛,呼吸困难3个月 | 左侧胸膜肿物,胸膜钙化 | 尸检 | 阳性:Ⅷ | 5 个 月 | 未治疗 | 2个月后死亡 | |||||||||||
33.本例 | 1 | 56 | 男 | 25年前患肺结核、结核性胸腔积液,脓胸形成 | 咳嗽、胸闷、咯血1个月,血胸,贫血 | 右侧胸腔包裹性积液、胸膜增厚;术后右侧胸腔多处包裹性积液 | 开胸 手术 | 阳性:CD31;阴性:CD34、CK5/6、MC、WT-1 | 17 个 月 | 开胸手术+放疗+化疗 | 16个月后死亡 |
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